Опыт лечения орофациального гранулематоза, представленного макрохейлитом Мишера, циклоспорином А
Обоснование. Орофациальный гранулематоз (ОФГ) – хроническое воспалительное заболевание, в настоящее время включает два синдрома: синдром Мелькерсона–Розенталя (Melkerssona–Rosenthal) и гранулематозный хейлит Мишера (Miescher). Этиопатогенез заболевания изучен недостаточно, возможными факторами, приводящими к его развитию, считают металлы, используемые при изготовлении зубных имплантов, коронок и пломб.Мельникова Т.В., Бурцева Н.Ю., Милютина М.А., Монахов К.Н., Соколовский Е.В.
Описание клинического случая. В статье приведено описание случая ОФГ в виде макрохейлита Мишера у пациентки молодого возраста, вызвавшего сложности при диагностике и лечении. Диагноз был установлен через 2,5 года от начала заболевания, терапия гидроксихлорохином оказалась малоэффективной. Получен хороший клинический эффект при проведении терапии циклоспорином А в начальной дозе 350 мг/сут (3,8 мг на кг). Пациентка продолжает рекомендованное лечение, находится под наблюдением дерматолога амбулаторного отделения клиники дерматовенерологии ПСПбГМУ им. акад. И. П. Павлова.
Ключевые слова
орофациальный гранулематоз
макрохейлит Мишера
циклоспорин А
Список литературы
1. Wiesenfeld D., Ferguson M.M., Mitchell D.N.,et al. Oro-facial granulomatosis – a clinical and pathological analysis. Q J Med. 1985;54(213):101–13.
2. Miest R., Bruce A., Rogers R.S. Orofacial granulomatosis. Clin Dermatol. 2016;34(4):505–13.
3. Sopi Krasniqi M., Sllamniku Dalipi Z., Kastrati Dragidella D., Kondirolli L. Treatment of Orofacial Granulomatosis-9-Month Follow-up: A Case Report. Clin Med Insights Case Rep. 2023;16:11795476231160046. Doi: 10.1177/11795476231160046.
4. Müller S. Non-infectious Granulomatous Lesions of the Orofacial Region. Head Neck Pathol. 2019;13(3):449–56. Doi: 10.1007/s12105-018-00997-w.
5. Cecchin-Albertoni C., Pieruccioni L., Canceill T.,et al. Gingival Orofacial Granulomatosis Clinical and 2D/3D Microscopy Features after Orthodontic Therapy: A Pediatric Case Report. Med. (Kaunas). 2023;59(4):673. Doi: 10.3390/medicina59040673.
6. Haneke E. Adverse effects of fillers. Dermatol. Ther. 2018;5:e12676.
7. Eversole R., Tran K., Hansen D., Campbell J. Lip augmentation dermal filler reactions, histopathologic features. Head Neck Pathol. 2013;7(3):241–49. Doi: 10.1007/s12105-013-0436-1.
8. Al-Hamad A., Porter S., Fedele S. Orofacial granulomatosis. Dermatol Clin. 2015;33(3):433–46.
9. Troiano G., Dioguardi M., Giannatempo G., et al. Orofacial granulomatosis: clinical signs of different pathologies. Med Princ Pract. 2015;24(2):117–22. Doi: 10.1159/000369810.
10. James W.E., Koutroumpakis E., Saha B., et al. Clinical features of extrapulmonary sarcoidosis without lung involvement. Chest. 2018;154(2):349–56. Doi: 10.1016/j.chest.2018.02.003.
11. Grave B., McCullough M., Wiesenfeld D. Orofacial granulomatosis – a 20-year review. Oral Dis. 2009;15(1):46–51. Doi: 10.1111/j.1601-0825.2008.01500.x.
12. McCartan B.E., Healy C.M., McCreary C.E., et al. Characteristics of patients with orofacial granulomatosis. Oral Dis. 2011;17(7):696–704. Doi: 10.1111/j.1601-0825.2011.01826.x.
13. Marcoval J., Penin R.M. Histopathological Features of Orofacial Granulomatosis. Am J Dermatopathol. 2016;38(3):194–200. Doi: 10.1097/DAD.0000000000000343.
14. Badshah M.B., Walayat S., Ahmed U., et al. Treatment of orofacial granulomatosis: a case report. J Med Case Rep. 2017;11(1):300. Doi: 10.1186/s13256-017-1455-4.
15. Sutharaphan T., Chanprapaph K., Vachiramon V. Unsuccessful treatment of cheilitis granulomatosa with oral methotrexate. Case Rep Dermatol. 2019;11:249–55. Doi: 10.1159/000503138.
16. Wehl G., Rauchenzauner M. A Systematic Review of the Literature of the Three Related Disease Entities Cheilitis Granulomatosa, Orofacial Granulomatosis and Melkersson – Rosenthal Syndrome. Curr Pediatr Rev. 2018;14(3):196–203. Doi: 10.2174/1573396314666180515113941.
17. Banks T., Gada S. A comprehensive review of current treatments for granulomatous cheilitis. Br J Dermatol. 2012;166(5):934–37. Doi: 10.1111/j.1365-2133.2011.10794.x.
18. Critchlow W.A., Chang D. Cheilitis granulomatosa: a review. Head Neck Pathol. 2014;8(2):209–13. Doi: 10.1007/s12105-013-0488-2.
19. Brajac I. Familiar occurrence of multiple primary epidermoid cysts and trichostasis spinulosa: a novel skin phenotype associated with inherited sensorineural deafness. J Eur Acad Dermatol Venereol. 2010;24(3):362–63. Doi: 10.1111/j.1468-3083.2009.03427.
20. Leicht S., Youngberg G., Modica L. Melkersson-Rosenthal syndrome: elevations in serum angiotensin converting enzyme and results of treatment with methotrexate. South Med J. 1989;82(1):74–6.
21. Schroder O., Stein J. Low dose methotrexate in inflammatory bowel disease: current status and future directions. Am J Gastroenterol. 2003;98(3):530–37. Doi: 10.1111/j.1572-0241.2003.07305.x.
22. Tonkovic-Capin V., Galbraith S.S., Rogers R.S., et al. Cutaneous Crohn’s disease mimicking Melkersson-Rosenthal syndrome: treatment with methotrexate. J Eur Acad Dermatol Venereol. 2006;20(4):449–52.
23. Gaya D.R., Aitken S., Fennell J., et al. Anti-TNF-α therapy for orofacial granulomatosis: proceed with caution. Gut. 2006;55(10):1524–25. Doi: 10.1136/gut.2006.099143.
24. Barry O., Barry J., Langan S., et al. Treatment of granulomatous cheilitis with infliximab. Arch Dermatol. 2005;141(9):1080–82. Doi: 10.1001/archderm.141.9.1080.
25. Kakimoto C., Sparks C., White A.A. Melkersson-Rosenthal syndrome: a form of pseudoangioedema. Ann Allergy Asthma Immunol. 2007;99(2):185–89. Doi: 10.1016/S1081-1206(10)60643-6.
26. .Ruiz Villaverde R., Sánchez Cano D. Successful treatment of granulomatous cheilitis with adalimumab. Int J Dermatol. 2012;51(1):118–20. Doi: 10.1111/j.1365-4632.2010.04507.x.
27. Stein J., Alexander P., Beate S., Matthias N. An extraordinary form of the Melkersson-Rosenthal syndrome successfully treated with the tumour necrosis factor-α blocker adalimumab. BMJ. Case Rep. 2014;2014:bcr2014204674. Doi: 10.1136/bcr-2014-204674.
28. van der Waal R.I., Schulten E.A., van der Meij E.H., et al. Cheilitis granulomatosa: overview of 13 patients with long-term follow-up – results of management. Int J Dermatol. 2002;41(4):225–29. Doi: 10.1046/j.1365-4362.2002.01466.x.
Об авторах / Для корреспонденции
Автор для связи: Татьяна Витальевна Мельникова, зав. амбулаторным отделением клиники дерматовенерологии, Первый Санкт-Петербургский государственный медицинский университет им. акад. И.П. Павлова, Санкт-Петербург, Россия; tatmel2007@yandex.ru
ORCID / eLibrary SPIN:
Т.В. Мельникова (T.V. Melnikova), https://orcid.org/0000-0001-9983-0327
Н.Ю. Бурцева (N.Yu. Burtseva), https://orcid.org/0000-0003-1800-1610
М.А. Милютина (M.A. Milyutina), https://orcid.org/0009-0001-8687-765X
К.Н. Монахов (K.N. Monakhov), https://orcid.org/0000-0002-8211-1665
Е.В. Соколовский (E.V. Sokolovsky), https://orcid.org/0000-0001-7610-6061; eLibrary SPIN: 6807-7137
Также по теме
